28 year-old Female Patient Presented with Recurrent Painless Hematochezia Jin Hee Lee Dapertment of Medicine Sungkyunkwan University School of Medicine Samsung Medical Center

F/28 김00 Chief complaint : Hematochezia Remote onset> 내원 2년 전 Recent onset> 내원 3일 전 Present illness 07.11월 미국 유학 생활 중 palpitation, dizziness, hematochezia 발생하여 인근 병원 방문하였으며 당시 측정된 Hb 3.0 g/dL 였음. 해당 병원에서 위장관 출혈에 대하여 검사를 시행 받았으나 명확한 출혈 원인은 밝히지 못하였음. 이후에도 간헐적인 hematochezia 있었으나 추가적인 work up 하지 않고 철분제 복용,수혈하며 지냄

09. 6. 17 hematochezia 다시 시작됨 인근 병원 내원하여 시행한 검사에서 Hb 6 09.6.17 hematochezia 다시 시작됨 인근 병원 내원하여 시행한 검사에서 Hb 6.5 g/dL 였으며 추가적인 검사 및 치료 위해 삼성서울병원으로 전원되었음.

Past medical history DM/HTN/Hepatitis/Pulmonary TB ( -/-/-/-) Drug history aspirin (-) NSAIDs (-) warfarin (-) Previous operation history none

Review of systems General weakness (+) weight change (-) dizziness (+) Fever (-) palpitation (+) abdominal pain (-) Physical exam V/S 119/63mmHg- 146- 20- 36.2’C Acute ill looking appearance Anemic conjunctiva (+) Chest : clear lung sound , regular heart beat Abdomen : soft & flat , normoactive bowel sound no tenderness

Laboratory finding CBC 5. 7 g/dL- 11170 /uL-232 k PT(INR) 1 Laboratory finding CBC 5.7 g/dL- 11170 /uL-232 k PT(INR) 1.13 Total protein 5.2 g/dL Albumin 3.5 g/dL Total bilirubin 0.3 mg/dL AST/ALT 18/20 U/L BUN/Cr 11.6/ 0.61 mg/dL

EGD 상부위장관 내시경 검사에서 위전정부에 다수의 미란이 관찰되었으나, 출혈을 일으킬만한 병소는 발견할 수 없었습니다.

CFS 대장내시경 검사에도 직장에서 말단 회장부분까지 부분적인 혈괴가 관찰되었으나 출혈의 원인으로 의심되는 병소는 관찰되지 않았습니다.

Assessment #1. Obscure GI bleeding R/O Meckel’s diverticulum R/O Dieulafoy lesion R/O Small bowel tumor

Abdomen CT Abdominal wall thickening 또는 다른 solid organ 의 특이 병변은 없었습니다.

Capsule Endoscopy Obscure GI bleeding 으로 capsule endoscopy 를 시행하였습니다. 정확한 병변이 노출되지 않아 관찰하기 어려웠고, 출혈의 원인으로 의심되는 병소는 찾을 수 없었습니다.

Meckel’s Scan 비정상적으로 radionuclide 가 집적되는 부위는 관찰할 수 없었습니다.

Double Balloon Enteroscopy Anal route 로 이중풍선 소장 내시경을 삽입하여 검사를 시행하였습니다. Terminal ileum 으로부터 80 cm 되는 부위에 직경 3 cm 정도의 diverticular opening 이 관찰되었으며 Diverticulum 내부에 whitish ulcer 가 있었습니다. 내시경의 추가적인 진입이 불가능하였으므로 내부의 자세한 검사는 불가능하였으나, diverticulum 내에서의 bleeding 은 관찰되지 않았습니다. 이 병변에 clipping 및 tattooing 을 시행하였습니다.

Laparoscopic Diverticulectomy 약 3cm 의 diverticulum 이며, adipose tissue 로 덮여 있었습니다.

Pathology A B 병리 조직에서는 intestinal mucosa에 inflammation 이었고, muscular layer 안에 ectopic pancreas tissue 가 무리지어 있는 것을 관찰할 수 있었습니다. 고배율 사진상 많은 acinar cells 및 pancreatic duct cells 를 볼 수 있습니다. A B

Final Diagnosis Meckel’s diverticulum with ectopic pancreatic tissue

Clinical Course 수술 후 10개월이 경과한 현재 더 이상의 출혈 증상 없음

Bleeding From Ectopic Pacreatic Tissue Ectopic pancreas : asymptomatic, incidental finding GI bleeding : main features in adult Location : stomach (38.2%), duodenum (36.3%) jejunum (15.0%) Bleeding from ectopic pancreas : 거의 대부분의 출혈은 위 및 십이지장에서 보고되었으며 하부 위장관 출혈의 증례는 거의 없다.

Bleeding from Meckel’s Diverticulum Symptomatic Meckel’s diverticulum : bleeding (38%), obstruction (34%) diverticulitis (28%) Histopathologic finding in 806 resected (mayo clinic) : 14 % contained ectopic tissue -> gastric tissue (8.3%) pancreatic ( 2.7%) carcinoid (2.1%) Meckel’s diverticulum 에 의한 bleeding 발생시 거의 대부분은 ectopic gastric tissue 동반하였음 -> ectopic pancreatic tissue 는 현재까지 소아에서 1예만이 보고되었음