장소 : 인하대학교병원 날짜 : 2010년 6월 15일 순천향대학교 부천병원 소화기병센터 안형수 고봉민 홍수진 대한소화기내시경학회 제88회 집담회 장소 : 인하대학교병원 날짜 : 2010년 6월 15일 순천향대학교 부천병원 소화기병센터 안형수 고봉민 홍수진 순천향 대학교 부천병원 소화기병센터 case를 발표하겠습니다. DIGESTIVE DISEASE CENTER SOON CHUN HYANG UNIVERSITY HOSPITAL

심와부 동통과 혈변을 주소로 내원한 17세 여자 환자 DIGESTIVE DISEASE CENTER SOON CHUN HYANG UNIVERSITY HOSPITAL

Chief complaints Epigastric pain onset) 9일전 Hematochezia onset) 8일전 amount) 약 1L 환자는 9일전 발생한 epigastric pain과 8일전 발생한 약 1L가량의 hematochezia를 주소로 내원하였습니다.

Present illness : 9일전 epigastric pain 후 증상이 완화되었으나 다음날 갑자기 발생한 약 1L 가량의 hematochezia로 인근병원 방문하였음. Mesenteric angio CT에서 jejunal bleeding 소견 보여 angiography 및 SMA의 proximal jejunal br.에 embolization을 시행하였고 출혈 원인에 대한 확인 위해 본원으로 전원됨.

Past, Family and Drug history DM,HTN,Tbc,Hepatitis Hx : None Family Hx : None Current medication Hx : None 과거력, 가족력 및 약물복용력은 없었습니다.

Review of system Loss of appetite (+) Epigastric pain (+) (-) General weakness (+) Loss of appetite (+) Epigastric pain (+) (-) Hematochezia (+) (-) 전신고찰에서

Physical examination Vital signs : BP 110/70mmHg, HR 85회/분 RR 20회/분, BT 36.7°C Abdomen : Soft and flat Hyperaudiable bowel sounds Epigastric T/RT (-/-) No organomegaly

Laboratory finding CBC : WBC 6,000/mm3 Hb 10.7 g/dL Hct 31 % Platelet 221,000/mm3 PT INR : 1.04 , aPTT : 27.3 sec ESR : 2 mm/hr , CRP : 0.07 mg/dL

인근병원에서 시행한 Abdominal CT arterial phase에서 proximal jejunum에 nodular enhance를 보이면서 주위로 leakage되는 소견을 보이고 coronal image에서도 같은 소견이 관찰됩니다. portal phase에서 nodular enhance를 보이면서 enhance가 lumen주위로 좀더 많이 leakage되는 소견을 보여 Active bleeding이 되고 있음을 알 수 있습니다. 9

Capsule endoscopy 본원에서 시행한 캡슐내시경 소견입니다. Proximal Jejunum에 fresh blood가 관찰되지만 blood로 인해 병변은 보이지 않습니다. 캡슐 내시경을 한 다음날 환자가 nausea, dizziness를 호소하였고 Hb/Hct가 6.1/18로 갑자기 감소하여 응급으로 double balloon enteroscopy를 시행하였습니다. 10

Double balloon enteroscopy proxi jejunum에 정상mucosa로 덮힌 round shape의 mass like lesion이 관찰되고 surface에 blood clot이 관찰되고 있습니다.active bleeding소견은 없었고 겸자로 눌렀을때 soft하면서 tense한 느낌이었고 touch하였을 때 oozing되어 hemoclipping을 시도하였습니다. 2개의 hemoclipping을 하였고 지혈이 완전히 되지 않아 surgical operation위해 tattooing후 시술을 마침. 11

Operation Wedge resection of jejunum - tattooing한 proximal jejunum에 0.3cm의 mass-like lesion이 관찰되었고 wedge resection을 시행함. 응급으로 수술을 하였고 tattooing한 proximal jejunum에 0.3cm가량의 mass like lesion이 관찰되었고 wedge resection을 시행하였습니다.

Pathologic findings 수술한 부위의 병리 소견입니다. Gross에서 2x1.5cm의 specimen이 보이고 mass line이 이렇게 그려집니다. mucosa 밑의 submucosa에 약 0.5cm size의 thrombus로 가득 찬 Caliber persistant artery가 관찰되고 소량의 blood가 관찰이 되어 여기서 mucosa defect에 의한 bleeding이 있었을 것으로 생각됩니다. 왼쪽에 tattooing한 흔적이 보입니다. micro에서 gross와 똑같이 mucosa밑에 RBC로 가득찬 large artery가 보이고 왼쪽은 검은 tattoing한 흔적과 함께 Suppurative inflammation이 동반되어 있습니다.. 좀더 고배율에서 보면 neutrophil dominant한 inflammation이 관찰됩니다. Dieulafoy에선 external inflammation이 동반되지 않지만 이것은 tattooing에 의한 acute inflammation으로 생각됩니다. 13

Final diagnosis Dieulafoy lesion of proximal jejunum 이상의 결과로 본원에서 proximal-jejunum의 dieulafoy lesion으로 확진한 case입니다.

Hospital course 내원 2일째 capsule endoscopy 내원 3일째 double balloon enteroscopy operation 내원 12일째 퇴원하였고 출혈징후 없이 정상생활을 하고 있음.

Review Dieulafoy lesion

모든 위장관에서 나타날 수 있다. 75~95%가 위에서 발생하고 대부분 EG junction 6cm이내에서 발생 위장관 출혈의 0.3~1.5%를 차지 모든 위장관에서 나타날 수 있다. 75~95%가 위에서 발생하고 대부분 EG junction 6cm이내에서 발생 소장의 Dieulafoy 병변은 보다 젊은 환자에서 발생하는 경향 Dieulafoy 병변으로 내원한 환자 중 jejunum에서 발생하는 경우는 0.03% (Bleeding from the Endoscopically–identified Dieulafoy lesion of the Proximal Small Intestine and Colon. Am J Gastroenterol 1995;90:108-111) 하지만 소장의 dieulafoy병변이 내시경적 접근이 힘들었다는 것을 고려했을 때 발생빈도가 실제보다 낮게 평가되었을 가능성이 높을 것으로 생각됩니다.

국내보고(Dieulafoy lesion of jejunum) 총 7예 대량 출혈을 주소로 내원한 환자에서 1. 외과적 절제 후 jejunal lesion을 진단한 3예 2. 국소 주입법으로 치료 1예 3. 출혈이 없어 경과 관찰한 1예 4. 출혈을 동반한 점막하 종양 진단하에 수술한 2예 치료 1. 내시경적 지혈술 (에피네프린, 에탄올 주입법, 경화요법, 전기소작술, 레이저응고술, 내시경클립술, 밴드결찰술 등) 2. 혈관조영술 및 색전술 3. 외과적 절제술 소장에서 발생하는 경우는 치료방법에 대한 성적이 아직 보고되지 않았습니다.

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